[Noot: Dit artikel is eerder verschenen in een vroegere uitgave van Sport & Geneeskunde]

Samenvatting

Een 34-jarige vrouw presenteert zich op de spoedeisende hulp met hevige laterale onderbeenspijn gepaard gaande met pijnlijke paresthesieën in de voetrug. Klinisch onderzoek op de spoedafdeling toont een stretch- en weerstandspijn van de peroneus loge, verminderde arteriële pulsaties en een palpatie gevoelige laterale loge. Dit ontstond progressief, 2 uur na intensief paardrijden. Bij presentatie op de raadpleging Sportgeneeskunde, vier dagen later, wordt bijkomend een klapvoet vastgesteld. Uitwerking aan de hand van magnetic resonance imaging, elektromyoneurografisch onderzoek en een intracompartimentele drukmeting bevestigden, 130 dagen na aanvang van de klachten, de diagnose van een chronisch inspanningsgebonden compartimentsyndroom van de laterale loge. Deze werd gecompliceerd met aantasting van de n. fibularis communis leidend tot een klapvoet op basis van een initieel acute onset een compartiment syndroom. Neurolyse van deze zenuwen in combinatie met een fasciotomie van het anterieure en laterale compartiment resulteren, 200 dagen na aanvang van de pijn, in het opklaren van de symptomen. Initieel werden vasculaire oorzaken uitgesloten op de spoedeisende hulp zonder bedacht te zijn op de mogelijkheid van een acuut of chronisch inspanningsgebonden compartiment syndroom. Veel artsen zijn zich bewust van het ontstaan van een acuut compartimentsyndroom na een traumatisch event. Er is echter weinig bekend over het risico van het atraumatisch, ontstaan van een acuut inspanningsgebonden compartimentsyndroom. Het doel van deze case report is de kennis te vergroten over het inspanningsgebonden compartiment syndroom. Een verdere verdieping in de etiologie, de diagnostiek en de behandeling moeten verklaring brengen.

Inleiding

Een compartiment syndroom (CS) wordt gedefinieerd als een abnormale verhoging van de weefseldruk in een spiergroep omgeven door een fascia. Als de intramusculaire druk te lang en te hoog stijgt in het compartiment, kunnen neurovasculaire stoornissen ontstaan leidend tot ischemie en functionele beperkingen¹. Hoewel de exacte pathofysiologie die leidt tot verhoogde compartimentsdruk niet goed wordt begrepen, wordt er aangenomen dat de oorzaak multifactorieel is².

Het CS kan worden onderverdeeld in twee klinische beelden: een acuut compartimentsyndroom (ACS) en een chronisch inspanningsgebonden compartimentsyndroom (CICS). Een ACS kan ontstaan door elk pathologisch proces dat resulteert in een intramusculaire druk toename hoger dan de vasculaire perfusiedruk van de des betreffende loge. Frequent ontstaat deze door een trauma of vasculaire stoornissen leidend tot buitenproportionele pijn in rust. Een urgente ingreep is vereist om spier- en neurovasculaire schade te vermijden³. Een zeldzamere vorm is het acuut inspanningsgebonden compartiment syndroom (AICS). Een AICS wordt gekenmerkt door een drukverhoging in een fascia omgeven compartiment zonder een specifieke traumatische gebeurtenis. Deze drukstijging kan uiteindelijk resulteren in myonecrose en neurovasculaire schade. Net zoals een ACS, is AICS een chirurgische urgentie⁴. Daarentegen is een CICS een relatief benigne aandoening die optreedt tijdens inspanning. De symptomen die ontstaan zijn secundair aan een verminderde bloedstroom door een verhoogde compartimentdruk. Chirurgisch ingrijpen zal vaak noodzakelijk zijn om de klachten te verbeteren⁵. Een zeldzaam gevolg van een CICS is het ontstaan van een acuut-op-chronisch inspanningsgebonden compartimentsyndroom  (ACICS). Deze progressie is onvolledig begrepen.

Een gebrek aan gepubliceerde literatuur omtrent AICS en ACICS zorgt voor een vertraagde diagnose met als gevolg toegenomen morbiditeit. Het doel van deze case report is de kennis te vergroten over het inspanningsgebonden compartiment syndroom en zijn atypische presentaties.

Casus presentatie

Een 34-jarige vrouw, zonder medische voorgeschiedenis, meldt zich op de spoedeisende hulp (SEH) met hevige pijn in het linker laterale onderbeen en sensibiliteitsstoornissen ter hoogte van de voetrug. Deze symptomen zijn ontstaan na paardrijden en namen progressief toe over enkele uren. De vrouw reed reeds enkele jaren paard zonder klachten, met hetzelfde materiaal en dezelfde afstellingen. Ze droeg deze keer nieuwe laarzen die haar ongemak bezorgden.

Het klinisch onderzoek toont een gezwollen en drukpijnlijke peroneus regio met aanwezige maar verminderd voelbare pulsaties van de a. dorsalis pedis en a. tibialis anterior links. Een echo duplex van de bloedvaten van het onderbeen toonde goede flow en comprimeerbaarheid van de onderbeensvenen en – arteriën. De vrouw verlaat de SEH met de tentatieve diagnose van een m. peroneus spierletsel. IJsapplicaties, een steunverband, analgesie en rust worden voorgeschreven.

Gezien toenemende pijnklachten consulteerde ze diezelfde avond opnieuw op de SEH. Het klinisch onderzoek is onveranderd. Bijkomende technische investigaties worden uitgevoerd. Een perfusie CT van de onderste ledematen toont geen arteriële of veneuze occlusies noch vaatcalcificaties aan. Een echografisch onderzoek van de onderbeenmusculatuur is normaal. De bloedafname toont een sterk verhoogd serum creatine kinase (=CK) waarde van 4304 IU/L ( Referentie: <170 IU/L serum creatine kinase) en een normale biochemische nierfunctie en urinaire output. De patiënte wordt ontslaan met een ongewijzigde diagnose en therapeutisch beleid.

Vier dagen na onset van de klachten meldt de patiënte zich aan op de raadpleging sportgeneeskunde. De pijn is fors verminderd en situeert zich ter hoogte van het linker laterale onderbeen. Klinisch onderzoek toont geen palpatie gevoeligheid of stretch- en weerstandspijn meer. Motorisch onderzoek (volgens de medical research scale) toont een verminderde kracht in m. tibialis anterior (4+), m. extensor digitorum longus³, m. extensor hallucis longus³ en m. fibularis longus³ overeenkomend met het klinisch beeld van een matige klapvoet. De overige onderbeenspieren tonen een normale kracht⁵. Er is een hyposensibiliteit in de gehele voetrug overeenkomend met het n. fibularis superficialis en profundus dermatoom. Elektromyoneurografisch onderzoek (EMNG) toont het beeld van een partiële axonotmesis van de nervus fibularis communis. Behandeling van deze klapvoet bestond uit kracht en stretchoefeningen. Deze aanpak toonde een gestage verbetering van de spierkracht met normalisatie na drie maanden. De hyposensibiliteit in het n. fibularis superficialis en profundus dermatoom en de inspanningsgebonden anterolaterale onderbeenpijn persisteerden.

Gezien de blijvende klachten worden deze bijkomend geëxploreerd met magnetic resonance imaging (MRI) en een intracompartimentele drukmeting voor en na inspanning. De MRI-scan toont een verhoogd T2 hyperintens signaal ter hoogte van het intramusculair distale en middelste deel van de m. peroneus spierbuiken (figuur 1). Dit door een verlies van het myofibrillair patroon en lipomateuze involutie nabij de musculotendineuze junctie. Dit beeld, minstens compatibel met spieroedeem, kan als indirect teken van een CICS beschouwd worden. Samen met de pathologische verhoogde druk, één minuut na inspanning, gemeten in het lateraal compartiment van het onderbeen (zie tabel 1), de bovengenoemde afwijkingen op MRI en de anamnese en klinisch onderzoek wordt de diagnose van CICS gesteld.

  

Figuur 1. MRI-beelden van het linker- en rechteronderbeenbeen op dag 120. Links T1 coronaal gewogen beelden, rechts T2 STIR coronaal gewogen beelden.

Omwille van de blijvende paresthesieën en inspanning gebonden anterolaterale onderbeenpijn wordt na de conservatieve therapie een chirurgische release van de n. fibularis superficialis en profundus alsook een fasciotomie van het anterieure en laterale compartiment van het onderbeen verricht na 179 dagen. Kinesitherapie werd herstart drie dagen postoperatief. De patiënte is klachtenvrij 3 weken later.

Tabel 1 – Dynamische intracompartimentele drukmeting (DICPD) ^a op dag 128

Compartimenten linker been	Druk in rust (mm Hg)	Druk na 1min inspanning (mm Hg)
Lateraal compartiment	18 mm Hg	35 mm Hg
Anterieur compartiment	14 mm Hg	22 mm Hg

^a De vooropgestelde diagnostische criteria voor diagnose van een CICS zijn deze van Pedowitz et al voorgesteld in 1990: 1) druk vóór de inspanning ≥15 mmHg, 2) druk na 1 minuut inspanning ≥30 mmHg, of 3) druk na 5 minuten inspanning ≥20 mmHg. Indien de druk na 1minuut al suggestief is kan de test gestaakt worden¹. Een ACS kan vermoed worden bij een rust druk >30 mmHg³.

Discussie

De initiële aanpak werd gefocust op de verminderd voelbare pulsaties ter hoogte van het linkeronderbeen. Aan de hand van verdere beeldvorming werden vasculaire oorzaken uitgesloten. Bij presentatie op de raadpleging sportgeneeskunde werd bijkomend een matige klapvoet vastgesteld in combinatie met paresthesieën in de voetrug. Het initieel vermoeden was dat dit was op basis van een drukneuropathie van de fibularis communis. Gezien de blijvende anamnestische klachten van pijn tijdens inspanning aan het laterale onderbeen werd 130 dagen na begin van de klachten verdere uitwerking gepland. Hier werd de diagnose van een CICS bevestigd. Achteraf gezien, kon de combinatie van klachten op de spoedeisende hulp, op geen enkel moment verklaard worden door een eenvoudige ongecompliceerde nervus peroneus communis neuropraxie. Deze symptomen zijn wel kenmerkend voor een ACS, zoals in de literatuur beschreven³. Gezien geen letsel vooraf ging aan de symptomen maar wel een forse inspanning werd de mogelijkheid van een AICS geopteerd. Inspanningsgebonden pijn ter hoogte van het onderbeen kent een brede differentiaal diagnose. Perifeer zenuw lijden, veneus en arterieel lijden en musculoskeletale aandoeningen kunnen allen de symptomen van een compartiment syndroom nabootsen⁶. De lage incidentie van een atraumatisch, niet-medicamenteus geïnduceerd ACS maakt de diagnose op een spoedafdeling uitzonderlijk. Het is aannemelijk dat in deze casus, ondanks het gebrek aan symptomen bij vorige (sport)activiteiten, een onderliggende CICS heeft bijgedragen tot de ontwikkeling van de initiële presentatie met een AICS. Vanwege het geringe aantal gevallen van ACICS is er tot op heden geen experimenteel model die verklaring brengt.

Een grondige anamnese van het tijdsverloop van de pijn, een goede identificatie van het patiëntenprofiel en een goed klinisch onderzoek zouden moeten kunnen leiden tot een snelle en correcte diagnose. AICS komt meestal unilateraal voor bij atleten, militairen of ongetrainde recreanten na een periode van zware inspanning. In vergelijking met een CICS zullen deze symptomen heftiger zijn en in rust persisteren. De pijn is vaak buitensporig en klinisch onderzoek toont een zeer gevoelige palpatie en stretch van de loge met vaak al aanwezige neurovasculaire symptomen zoals paresthesieën, hyposensibiliteit, spierzwakte, verminderde capillaire refill en pulsaties⁴. Anderzijds treedt een CICS vaak bilateraal op bij een 20-30 jarige sportieve, actieve persoon. Klassiek weerhouden we een toename van de pijnklachten tijdens inspanning tot een punt dat de (sport)activiteit dient gestopt te worden. Na het stoppen is er vaak een snelle resolutie van de klachten. Doch kunnen, bij een langere bestaande CICS, ook persisteren in rust. Een gevoeligheid of opgezet gevoel kan aangegeven worden, maar meestal zijn er geen afwijkingen tijdens het klinisch onderzoek^5,7.

Bij een atypische presentatie van een CICS kan aanvullende diagnostiek aan de hand van een intracompartimentele drukmeting en beeldvorming nodig zijn. Metingen in rust en na inspanning met een dynamische intracompartimentele drukmeting zijn nog steeds de gouden standaard voor het vaststellen van een CICS^1,5,7. In deze casus zijn de drukmetingen gebeurd op dag 128 en waren toen bevestigend voor een CICS. Hoewel er geen meting werd uitgevoerd tijdens de acute onset, wordt een acute component met hogere drukken vermoed gezien de initiële forse pijnklachten in rust. Naast een verhoogde drukmeting kon in deze casus ook een verhoogd signaal op T2 gewogen MRI beelden worden waargenomen. Verhoogde opnames op T2 beelden in de aangedane spierregio kunnen suggestief zijn voor een CICS, dit vooral wanneer de beelden genomen worden na een inspanning. Een protocol, met beelden pre- en post inspanning, kan van deze niet-invasieve methode een alternatief maken in plaats van een drukmeting. Tevens kan door een MRI-scan andere differentiaal diagnoses worden uitgesloten^8,9.

De zenuwschade werd gestaafd met een ENMG onderzoek. Dit wijzend op een perifeer neurogeen letsel van de n. fibularis communis resulterend in een dropvoet en paresthesieën ter hoogte van de voetrug. Anatomisch gezien bevindt enkel de n. superficialis zich ter hoogte van de laterale loge. Beschadiging van deze zenuw veroorzaakt zwakte van de voeteversie en paresthesieën aan de voetrug. De aanwezigheid van een dropvoet kan verklaard worden door het aantasten van de n.fibularis profundus in de laterale loge alvorens het anterieure compartiment binnen te dringen¹⁰.

In vele gevallen is de enige effectieve therapie voor een CICS een chirurgische release van het betrokken compartiment. Dit kan door middel van een fasciotomie (klassiek, endoscopisch, onder echo of met een minimale incisietechniek) of een fasciëctomie. Hoewel vaak eerst een conservatieve therapie wordt opgestart, leidt chirurgisch ingrijpen meestal tot betere resultaten⁵.

Conclusie

In deze casus werd de diagnose laattijdig gesteld om verschillende redenen. Pijn in het onderbeen kent een zeer brede differentiaaldiagnose. Door het minder frequent voorkomen van een AICS of CICS wordt dit door vele zorgverleners niet meegenomen in de initiële differentiaaldiagnose. Hierdoor wordt een juiste diagnose niet of pas laattijdig gesteld leidend tot het ontbreken van een gerichte behandeling. Anderzijds is een compartiment syndroom van de m. peroneus loge, die zich ontwikkelt na of tijdens het paardrijden een zeldzaam fenomeen. Slechts vier gevallen werden teruggevonden in de gepubliceerde literatuur. Deze casus toont aan dat bij het ontstaan van pijn in het onderbeen na paardrijden er steeds aan een AICS of CICS dient gedacht te worden.

Abstract

A 34-year-old woman presents to the emergency department with severe lateral lower leg pain accompanied by painful paresthesias in the dorsum of the foot. Clinical examination in the emergency department showed stretch and resistance pain of the peroneal loge, decreased arterial pulsations and a palpation sensitive lateral loge. This developed progressively, 2 hours after intensive horseback riding. On presentation at the sports medicine consultation, four days later, additional footdrop was diagnosed. Elaboration using magnetic resonance imaging, electromyoneurographic examination and an intracompartmental pressure measurement confirmed, 130 days after onset of symptoms, the diagnosis of a chronic exercise-related compartment syndrome of the lateral loge. This was complicated with impairment of the n. fibularis communis leading to a dropfoot based on an acute onset a compartment syndrome. Neurolysis of these nerves combined with a fasciotomy of the anterior and lateral compartment resulted, 200 days after onset of pain, in symptom clearance. Initially, vascular causes were ruled out in the emergency room without being mindful of the possibility of an acute or chronic exertional compartment syndrome. Many physicians are aware of the development of an acute compartment syndrome after a traumatic event. However, little is known about the risk of the atraumatic, development of an acute exertional compartment syndrome. The purpose of this case report is to increase the knowledge of exercise-related compartment syndrome. Further exploration into etiology, diagnosis and treatment should bring explanation.

Referentielijst

1. Pedowitz RA, Hargens AR, Mubarak SJ, Gershuni DH. Modified criteria for the objective diagnosis of chronic compartment syndrome of the leg. Am J Sports Med. 1990;18(1):35–40.

2. Zimmermann WO, Ligthert E, Helmhout PH, Beutler A, Hoencamp R, Backx FJG, et al. Intracompartmental pressure measurements in 501 service members with exercise-related leg pain. Transl J Am Coll Sports Med. 2018;3(14):107–12.

3. von Keudell AG, Weaver MJ, Appleton PT, Bae DS, Dyer GSM, Heng M, Jupiter JB, Vrahas MS. Diagnosis and treatment of acute extremity compartment syndrome. Lancet. 2015 Sep 26;386(10000):1299-1310.

4. McKinney B, Gaunder C, Schumer R. Acute Exertional Compartment Syndrome with Rhabdomyolysis: Case Report and Review of Literature. Am J Case Rep. 2018 Feb 8;19:145-149.

5. Buerba RA, Fretes NF, Devana SK, Beck JJ. Chronic exertional compartment syndrome: current management strategies. Open Access J Sports Med. 2019 May 23;10:71-79.

6. Mohile N, Perez J, Rizzo M, Emerson CP, Foremny G, Allegra P, Greditzer HG 4th, Jose J. (2020). Chronic Lower Leg Pain in Athletes: Overview of Presentation and Management. HSS J.;16(1):86-100.

7. de Bruijn JA, van Zantvoort APM, van Klaveren D, Winkes MB, van der Cruijsen-Raaijmakers M, Hoogeveen AR, Teijink JAW, Scheltinga MR. (2018). Factors Predicting Lower Leg Chronic Exertional Compartment Syndrome in a Large Population. Int J Sports Med.;39(1):58-66.

8. Ringler MD, Litwoller DV, Felmlee JP, et al. MRI accurately detects chronic exertional compartment syndrome: a validation study. Skelet. Radiol. 2013; 42:385–92.

9. Nico MAC, Carneiro BC, Zorzenoni FO, Ormond Filho AG, Guimarães JB. The Role of Magnetic Resonance in the Diagnosis of Chronic Exertional Compartment Syndrome. Rev Bras Ortop (Sao Paulo). 2020 Dec;55(6):673-680.

10. Adkison DP, Bosse MJ, Gaccione DR, Gabriel KR. Anatomical variations in the course of the superficial peroneal nerve. J Bone Joint Surg Am 1991;73:112-4.